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Vol. 9. Núm. 6.
Páginas 529-538 (Noviembre 1972)
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Fístula arteriovenosa de pulmón
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L.. Trujillo Rodrígueza, J.. López Mejíasa, J. A.. Fournier Andraya, J.. Carneado de la Fuentea
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Los autores presentan tres casos de fístula arteriovenosa de pulmón, comentando la frecuencia con que coinciden con la enfermedad de Rendu-Osler, ocurriendo esto en dos de los enfermos. Señalan los síntomas y complicaciones más frecuentes de esta anomalía vascular; se comentan posibles mecanismos en la aparición de complicaciones neurológicas. Aconsejan el tratamiento quirúrgico, siendo éste realizado en uno de los enfermos con los resultados que se comentan.

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Ciudad Sanitaria '"Virgen del Rocío··. Departamento de

Medicina Interna

Doctor Andréu Kern, Sevilla

Fístula arteriovenosa de pulmón

Doctores L. Trujillo Rodríguez, J . López Mejías, J. A. Fournier Andray

y J. Carneado de la Fuente

Los autores presentan tres casos de fístula arteriovenosa de

pulmón, comentando la frecuencia con que coinciden con la

enfermedad de Rendu-Osler, ocurriendo esto en dos de los

enfermos.

Señalan los síntomas y complicaciones más frecuentes de

esta anomalía vascular; se comentan posibles mecanismos en

la aparición de complicaciones neurológicas.

Aconsejan el tratamiento quirúrgico, siendo éste realizado

en uno de los enfermos con los resultados que se comentan.

El aneurisma árteriovenoso de pulmón es

una anomalía vascular, generalmente de

formas serpentean tes, paredes delgadas y

en forma de e nsar<~ cha miento sacciforme,

afectando a capilares, venas y arterias.

Aneurisma arteriovenoso de pulmón, fístula

arteriovenosa, hemangioma pulmonar o

te langiectasia pulmonar, son los nombres

con los que nos referimos a dicha anomalía

vascular.

Smith y Horton, en 1939. diagnostican

en vida el primer caso; Shenstone. en

1942. realiza con éxito la primera neumectomía

en una fístula arteriovenosa de pulmón

(5. 13. 14).

Su relativa rareza, así como la oportunidad

que hemos t enido de estu diar t res

casos en el plazo de un año, es lo que nos

impulsa a la presente comunicación clínica.

CASOS CLINICOS

Caso 1.0 - J. A. R. M. varón de cuarenta y

dos años; ingresa de urgencia por un cuadro

doloroso en fosa ilíaca derecha; ante la

posibil idad de que se tratase de una apendicitis

aguda, se interviene sin que se

comprobara tal diagnóstico.

Se descubre una anemia importante, con

valor hematócrito del 24 por 100 y hemoglobina

del 40 por 1 00; no se comprueba

que sangrara por tubo digestivo. Las pruebas

de coagulación fueron normales. Durante

su estancia en el hospital desapareció

la anemia.

En la exploración existen pequeñas telangiectasias

en cara, sobre todo en labios.

Interrogado en este sentido, refiere haber

tenido fre cuentes epistaxis. al igua l que

529

otros familiares, entre los cuales también

los hay con telangiectasias de idéntica localización.

La radiografía de tórax demuestra la existencia

de lesiones tubercu losas en ambos

vértices, así como una sombra poco densa,

del tamaño de una moneda Situada en

zona parahiliar izquierda (figura 1 ). En las

tomografías, dicha 1magen aparece bien

limitada, con los contornos algo irregulares,

quedando unida al hilio por unos trazos

curvilíneos de ·aspecto vqscular (figura 2).

530

Figura 1.

Figura 2.

Au.scultando sobre dicha zona, se oye un

soplo sistólico suave, de intensidad 1/6. El

electrocardiograma era normal. La saturación

arterial de oxígeno en reposo fue del

92 por 1 00, subiendo sólo a 94 por 1 00

tras repirar con oxígeno durante veinte

minutos.

Se· sospecha la existencia de una fístula

arteriolienosa de pulmón y se confirma en

la arteriografía selectiva practicada en el

tronco de la arteria pulmonar (figura 3) ..

La investigación familiar de este enfermo

Figura 3.

da los resultados que se expresan en la figura

4, en la que podemos apreciar la alta incidencia

familiar de telangiectasia y epistaxis.

Se le propuso al enfermo una próxima

intervención. pero perdimos el contacto

con él.

Caso 2.0 - F. G. C .. varón de veinte años:

ingresa por hemoptisis de repetición, estando

ya diagnosticado de fístula arteriovenosa

de pulmón. En la historia nos refiere que

a los dos meses de vida comienza con coloración

violácea de piel; a los dos años

tiene los primeros esputos hemópticos; a

los cuatro años inicia acropaquias en manos

y pies, que irán en aumento. Hacía

vida normal.

Siete años antes de su ingreso sufre un

episodio de tos irritativa que se sigue de

mareos y caída al suelo con pérdida de

conciencia, teniendo a continuación. una

hemoptisis abundante. Hubo una tentativa

de interven irlo de fístula arteriovenosa de

pulmón, desistiéndose, al parecer, en el

momento operatorio.

Hace cinco años lo diagnostican en el

Servicio de Neurocirugía de nuestro Hospital

(doctor Albert) de hemorragia su baracnoidea;

en las arteriografías cerebrales

practicadas en aquella fecha no se apreciaron

anomalías vasculares.

En la exploración hay una marcada cianosis

con acropaquias en manos y pies, así

como telangiectasias cutáneas localizadas

en manos, brazos y tórax. Existía uri evidente

desarrollo venoso en hemitórax

izquierdo, con latido arterial visible. Se

auscultá soplo continuo e intenso en una

amplia zona de dicho hemitórax; además

hay un sopló sistólico suave, 2/6, en mesocardio;

pulso arterial amplio y saltón; presión

arterial de 10/4. E 1 electrocardiograma

muestra una hipertrofia de ventrículo izquierdo

con signos de sobrecarga diastólica

(figura 5).

El valor hematócrito fue hasta del 73 por

1 00; la saturación del oxígeno arterial fue

del 71 por 100, subiendo sólo al 86 por

100 tras respirar con oxígeno al 100 por

1 OO. El estudio de coagulación reveló la

existencia de una coagulopatía de consumo,

que desapareció, así como la hemoptisis.

tras tratamiento con heparina.

En la radiografía de tórax había una opacidad

grande en pulmón izquierdo, mal delimitada

y con zonas de distinta densidad·

se observaba asimismo una evidente corro~

sión costal. Las tomografías no fueron más

demostrativas.

Había varios miembros de la familia que

presentaban telangiectasias cutáneas de

parecida localización a las del enfermo

contándÓse entre algunos de ellos episodio~

hemorrágicos del tipo de epistaxis y he moptisis.

·

Se le practica arteriografía pulmonar

(doctor óelcán, Escuela Profesional de Aparato

Circulatorio de Sevilla), demostrándose

la existencia de una fístula arteriovenosa a

nivel del lóbulo superior izquierdo (figura

6). Asimismo había una circulación patológica

en la base de dicho pulmón, con

imágenes que parecían corresponder a dilataciones

vasculares, siendo posible que

se tratase de pequeñas fístu las a dicho

nivel. El trazado vascu lar en pulmón derecho

era aparentemente normal.

Es intervenido (doctor Rivera López, Escuela

Profesional de Aparato Circu latorio

de Sevilla), encontrándose numerosos vasos

colaterales dilatados; se ligaron dos

ramas arteriales que ascendían hacia la

zona fistulosa.

Después de la intervención el enfermo

mejora algo, pero reaparece la cianosis,

aunque con menos intensidad. El contro l

531

(5)

1 ), Fa lleco. por eftt'e~ caNS.C..

2h Fallece co,.-, 41-• y ~.

})o FaAloco joo· ·n al ,.._ - -· ,_¡.

eh ~·.lJ.ec.e • lo3 :io!l .aa ... ;!Qr oau:.a ~ ,,. ___ ...,

6h u-otf'al ... t'r~--

7h l'llll ... por ~a,tla co..-¡ 6). .....l ~cr.aJ.• ~ ~ n:ht.. ~po-

9) • "'--1'1- .. pdalbl e tn.ae.itorl.ae - •.w:r- ar.c.a.

arteriográfico áemuestra que la fístula se

sigue rellenando de contraste.

Como la situación es prácticamente la

mis11a que antes de la intervención. y

además parece existir una circulación patológica

en la base de pulmón izquierdo.

encontrándose aparentemente indemne el

otro pulmón. puede intentarse una segunda

intervención. más radical. para efectuar una

neumectomía; actualmente estudiamos la

posibilidad de dicha indicación.

Caso 3 .0 -F. R. G .• varón de diez años. sin

antecedentes de interés. Tres meses antes

comienza con astenia. anorexia. vómitos.

palidez y orina oscura; fue diagnosticado

de hepatitis y posteriormente de tubercqlosis

pulmonar. El motivo de su ing_reso es

una fiebre de reciente aparición. que desaparece

en varios días sin tratamien~o antibiótico.

Existía en zona interescapular derecha un

soplo continuo de intensidad 1/6. que

aumentaba en la inspiración. siendo muy

localizado y no propagándose; marcada palidez

y esplenomegalia de un través de

dedo.

532

{9

• - lplded.•

a-~-""'

(l)

A su ingreso presentaba un valor hematócñto

del 30 por 100. que llegó a deseen~

der al 21 por 1 OO. con 6 ,3 gramos de

hemoglobina. No se pudo demostrar que el

enfermo sangrara. Tratándose con hierro,

vitaminas y extracto hepático la an'emia

desapareció. Las pruebas de coagulación

fueron normales. así como negativos los

cultivos de orina. hemocultivos, aglutinacioñes

y pruebas reumáticas. Por dificultades

técnicas no fue posible realizar gasometrias.

En la radiogratia de tórax se visualiza en

región infraclavicular derecha una opacidad

redondeada y de poca densidad, de la que

sale un trazo curvilíneo que se dirige al hilio

(figura 7). Sospechamos que se trata de

una fístula arteriovenosa, siéndonos muy

útil para el diagnóstico las tomografías realizadas

(figura S). Finalmente, la arteriografía

confirma el d iagnóstico (figura 9).

Ni el enfermo. ni los familiares revisados

presentan telangiectasias cutáneas o mucosas;

esperamos volver a ver al enfermo en

próximos controles y sentar la consiguiente

indicación quirúrgica.

I IJ:Ifotl• n•-

f s. t.C rllOC.AR O tOCRAM A. ,J;kal ~·""•""'• - 3J'J ( .... J

~1 40

Figura &.

533

A. de Bronconeumologia 6 - a

V / .

Figura 7.

DISCUSION

Podemos encontrar la fístula arteriovenosa

de pulmón bajo dos formas: Como una

única comunicación entre ramas secundarias

o terciarias arteriales y venosas, es

decir, una auténtica fístula arteriovenosa, o

bien como una masa angiomatosa, de

tamaño variable, donde se encontrarán

múltiples vasos afectados ( 1 0). Pero puede

haber una tercera forma, ·tratándose de

mdltiples fístulas a nivel microscópico; en

estos casos, junto .a una típica sintomatología

de fístula arteriovenosa pulmonar, nos

podemos encontrar con unos exámenes

534

Figura t.

Figura 8.

radiológicos negativos, incluyendo el angiográfico,

así como un · estudio necrópsico

·que tampoco evidencia la .existencia de

anomalías vascu lares, que en cambio aparecerán

en el examen microscópico en

forma de múltiples fístulas arteriovenosas

pulmonares (13). Asimismo existen algunos

casos raros en la literatura de comunicación

entre arteria pulmoñar y aurícula izquierda

(3).

Sabida es la relación existente entre fístula

arteriovenosa pulmonar y la enfermedad

de RendÚ-Osler (5, 7, 8, 11, 12, 13,

14), pudiendo aquélla ser una manifestación

más de dicha enfermedad. En tal caso

la fístula se puede considerar como una

forma mayor. y de localización pulmonar,

de las telangiectasias que preferentemente

aparecen en la piel, en la enfermedad de

Rendu-Osler. Se estima que el aneurisma

pulmonar ocurrirá aproximadamente en el

6 por 100 de los casos de telangiectasia

hemorrágica familiar. Una rara eventualidad

es la aparición de fístulas arteriovenosas en

pulmón motivadas por un carcinoma me·

tastásico tiroideo. esquistosomiasis pulmo·

nar o cirrosis hepática (3. 13).

En este sentido observamo3 cómo de 1m

tres casos por nosotros est:.Jd iados, dos de

ellos incidían sobre la enfermedad de Rendu-

Osler.

La aparición de síntomas. así como la

intensidad de ellos. dependerá del grado de

hipoxia existente (3. 5 , 8 , 13, 15). Se cal cula

que para manifestarse clínicamente es

preciso que aproximadamente el 25 por

1 00 de la sangre se trasvase por medio de

1:~ fístula del circuito venoso a la arterial;

Figur• 9 .

con ello la saturación del oxígeno en sangre

arterial disminuye ostensiblemente.

Vemos que la existencia de síntomas

estará en relación con el tamaño de la fístula;

debido a que estas anomalías frecuentemente

evolucionan aumentando de tamaño,

el momento del debut clínico será

cuando el shunt existente adquiera la cuantía

necesaria como para producir hipoxia.

De esta forma es fácil comprender que

los síntomas fundamentales de la fístula

arteriovenosa pulmonar sean la cianosis,

poliglobulia e hipocratismo digital (5, 8 , 12,

13). Otros síntomas menos frecuentes

serán la disnea, generalmente de escasa

cuantía, astenia, cansancio fácil y hemoptisis.

Asimismo podemos encontrarnos con

síntomas del tipo de las cefaleas, vértigos.

accesos sincopales, ataques epileptiformes

y parálisis transitoria s ( 12, 13). cuya explicación,

para algunos autores, será como

más adelante comentaremos al hablar de

las complicaciones neurológicas.

.S35

En la mayoría de los casos puede auscultarse,

por encima de la fístula, un soplo

sistólico o continuo, con reforzamiento du

·rante la inspiración. La silueta cardiaca

suele conservar su tamaño (3, 8 , 12). El

electrocardiograma general nente no presenta

trastornos (3, 5, 14, 18). aunque en

ocasiones puede exitir una sobrecarga diastólica

de ventrículo izquierdo, como ocurre

en uno de nuestros enfermos.

Pero a veces la fístula carecerá de manifestaciones

subjetivas y el diagnóstico se

hará casualmente durante un reconocimiento

en el que se encuentra una imagen

radiográfica sospechosa. o bien auscultándose

un soplo de dudosa interpret-ación. En

otras ocasiones se llegará al diagnóstico a

través de una hemoptisis en un enfermo

previamente sano y sin antecedentes de

pade~imientos pulmonares.

De los tres enfermos por nosotros estudiados

sólo el segundo de ellos era típicamente

sintomático, con una baja saturación

de oxígeno arterial; los otros dos carecían

de molestias subjetivas relacionables

con la fístula, aunque llama la atención la

existencia en ambos de una anemia c~yo

origen no nos fue posible determinar. Los

tres enfermos tenían soplo audible sobre la

zona fistulosa.

El hallazgo raa1ológico más característico

será la existencia de una o varias opacidades

redondeadas, bien delimitadas y a las

que en ocasiones se les pueden reconocer

imágenes de tipo vascular que las unen al

hilio (3, 5 , 7, 10, 13); a radioscopia , a

veces se aprecia un latido, así como cambios

de tamaño con las maniobras de Val-·

salva y Müller; las tomografías suelen resultar

un medio diagnóstico muy valioso.

Pero, naturalmente, será la angiografía el

medio exploratorio preciso para obtener la

<.onfirmación final de la existencia de una

fístula de este tipo.

En el primer enfermo la sospecha se inició

ante la visión de las tomografías; en el

segundo enfermo, tanto las radiografías

simples como las tomografías revelaban

una gran opacidad, difícil por sí sola de

conducir al diagnóstico, aunque orientada

hacia el origen vascular la existencia de

signos de corrosión costal, además de la

sintomatología clínic.a ya r~ferida. Fue únicamente

P.n el tercer enfermo donde la ra-

536

diografía simple móstraba una imagen altamente

subjetiva de tal anomalía vascular.

lo que unido al soplo ya descrito nos puso

en la pista del diagnóstico.

Es necesario el considerar que la fístula

puede no ser única, sino que existan varias

situadas en uno o los dos pulmones, así

como el que alguna de ellas sea muy pequeña

y difícil de poner de manifiesto. Para

obviar en lo posible estas circunstancias se

hace indispensable en todo caso practicar

la angiografía bilateral, con objeto de que

no nos pasen inadvertidas fístulas pequeñas

y no sospechadas en el otro pulmón (5, 11,

15).

Al valorar las complicaciones que pueden

ocurrir, comprenderemos que la evolución

será imprevisible. Las complicaciones más

frecuentes son el aumento de tamaño de la

fístula, las hemoptisis v hemotórax. siP.nclo

también factible la instauración de una

endocarditis bacteriana (5, 8, 13). Espe,

Cial interés tienen las complicaciones neurológicas;

ya vimos cuáles eran algunos de

los síntomas de este tipo que podían aparecer;

a ello debemos agregarle complicaciones

del tipo de los abscesos cerebrales.

que son frecuentes; embolias y otros accidentes

vasculocerebrales con hemiplejías

(3, · 5, 7, 12, 15). Estos episodios quedarían

justificados si con la fístula arteriovenosa

de pulmón coexistiese, como de hecho

sucede en ocasiones, telangiectasias y

aneurismas cerebrales: pero esto no siempre

ocurre así. Además de la probable existencia

de tales anomalías, una explicación

a estos síntomas y complicaciones la podemos

tener a . través de la suelta de embolias

gaseosas. En efecto, la fístula arteriovenosa

puede encontrarse en comunicación

con las vías aéreas, y la tos, provocada por

la hemoptisis, ocasionar un aumento de la

•presión intratorácica y efectuar una verdadera

inyección de aire en el sistema vascular,

pudiendo ello ocasionar una embolia

gaseosa en el territorio ce rebral (9 , 12).

Otro mecanismo posible para la explicación

de tales episodios sería el de las embolias

oaradójicas (3).

Nosotros úmcamente hemos visto complicaciones

en uno de nuestros enfermos.

precisamente el que clínicamente se manifestaba

de una manera típica; ingreso con

hemoptisis, que · va 1;:¡ .:; había tenido con

anterioridad; incluso en una ocasión se

acompañó de caída al suelo por pérdida

brusca de conciencia. Igualmente tenía el

antecedente de una hemorragia · subaracnoidea.

No queremos dejar de insistir sobre el

problema que se nos planteó con la anemia

encontrada en los otros dos enfermos.

En ambos casos pensamos en la pQsibilidad

de que hubiese alguna fístula situada

en otro órgano y que sangrara; esto no se

pudo demostrar. No obstante, el encontrar

anemia importante, que desaparece pronto,

en enfermos sin ninguna otra causa etiológica

aparente, y que eran portadores de

fístula arteriovenosa de pulmón, lo cual

abre la posibilidad de que tuvieran angiomas

a otro nivel, nos hace sugerir la hipótesis

anteriormente señalada.

El único tratamiento efectivo es el quirúrgico;

creemos que se debe intervenir en

todos los casos, incluso en los asintomáticos,

debido a la evolución que puede seguir

la fístula y a sus complicaciones (3, 5,

14). Se hará una exéresis segmentaría.

lobular o total, según la extensión del proceso,

pero siempre tendiendo al máximo

conservadurismo (3, 8 , 1 O, 14). Es aconsejable,

siempre que sea posible actuar

sobre la fí stula, ligándola o extirpándola,

sin resecar pulmón

Los síntomas suelen regresar en breve

plazo de tiempo; cuando después de extirpada

la fístula la saturación de oxígeno en

sangre arterial periférica no se normaliza,

significa, con toda seguridad, que deben

existir otras fístulas pulmonares; esta evolu

ción no esperada puede suceder porque

las nuevas fístul::~!; f11 Pr:=~n muv pequeñas y

no se vieran en el estudio angíográt1co, o

bien porque se abrieran tras la interv~'>nción

(3, 5 , 14, 15). Incluso es posible que

después de varios años de latencia clín ica

posoperatoria reaparezcan de nuevo los

mis11os síntomas, debido a- que hubiera

otras fístulas, pequeñas o cerradas, que

con el tiempo han crecido hasta adquirir la

cuantía necesaria como p~ra producir hipoxia

nuevamente.

A pesar de estos comentarios y de nues!

ra propia experiencia. somos decididamente

partidarios de la intervención quirúrgica,

incluso en los casos asintomáticos.

En el enfermo que hemos intervenido la

evolución fue la ya referida; dada la per sistencia

del llenado de la fístula, la posible

patología de la circulación en la base del

mismo pulmón, y ante la aparente indennidad

del otro pulmón, estudiamos la posibilidad

de realizar una neumectomía.

RÉSUMÉ

Les auteurs présentent trois cas de fistule

arterio-veineuse du poumon et commentent

la fréquence de coincidence avec la maladie

eje Rendu- Osler. Deux des patients présentent

cette coincidence. Les symptomes et

complications plus fréquentes de cette anoma'iP.

vasculaire sont signalés et les possible&'

mécanismes de l'apparition des complications

neurologiques. Le traitement chirurgicale

est !'indiqué. 11 a été réalisé dans l'un

des malades.

SUMMARY

Three cases of arteriovenous fistule of the

lung are studied. These fistules are

frequently associated with Rendu-Osler's

disease, as in two of our patients.

Symptoms and complications of tliese

vascular abnormality are exposed and the

a.a. commen't the possible mechanisms of

the neurological complications.

Surgical treatment is advisable. One of the

patients was successfully operated.

ZUSAMMENFASSU NG

Es werden drei Falle arterio-venóser Fisteln

der Lunge vorgestellt. Das haufige Zu- ·

sammentreten dieser Fi steln mit Morbus

Rendu-Osler wird unterstrichen. Die haufigsten

Symptome und Komplikationen dieser

vaskulare Anomalie werden vorgestellt und

die móglichen Mechanismen der neurologischen

Komplikationen werden besprochen.

Die chirurgi sche Behandlung ist indiziert.

Einer der Patienten ist chirurgisch behandelt

worden.

537

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