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Vol. 10. Issue 3.
Pages 111-115 (May 1974)
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Cavidades pulmonares y espondiloartritis anquilopoyetica (EA)
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F.. Manresa Presasa, J.A.. López Muñoza, J.M.. Bofill Brosaa, G.. Manresa Formosaa, J.. Rot Querola, J.. Granados Durána, J.. del Olmo Brua
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Se presenta el primer caso de manifestación pulmonar de la espondiloartritis anquilosante en la literatura española. Se hace una revisión etiológica y bibliográfica sobre esta poco frecuente manífestación visceral.

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Sanatorio-Clínica de Ntra. Sra. de la

Merced (Dir.: Dr. G. Manresa

Formosa) Barcelona. Escuela Profesional

de Reumatología. Servicio de

Reumatología. Hospital Clínico. Facultad

de Medicina de Barcelona.

CAVIDADES PULMONARES Y ESPONDILOARTRITIS

ANQUILOPOYETICA (EA)

F. Manresa Presas, J.A. Lopez Muñoz, J.Mª Bofül Brosa,

G. Manresa Formosa, J. Rotés Querol, J. Granados Durán y J. del Olmo Bru.

Introducción

El interés de los neumólogos por

la EA se ha dirigido particularmente

hacia la repercusión mecánica ventilatoria

de la anquilosis costovertebral.

Los resultados indican que esta

enfermedad determina a veces precozmente

una insuficiencia ventilatoria

restrictiva: disminución de la

capacidad vital y de la capacidad

pulmonar total. La compliance del

sistema toracopulmonar está reducida

a expensas del componente torácico.

Es característica la gran movilidad

diafragmática «Vicariante» que

mantiene una ventilación adecuada

a pesar de la rigidez parietal torácica'

· z. i . •. ' · 6 .

Estos estudios funcionales han

desviado la atención a otras manifestaciones

respiratorias de la EA. Ya en

1945, Rotés QueroP señalaba la posible

relación entre la tuberculosis pulmonar

y la EA. Posteriormente en

1949, Hamilton8 insinúa que la alta

frecuencia de tuberculosis en la EA

es consecuencia probablemente de

una escasa precisión en el estudio

bacteriológico y radiológico de los

enfermos con EA.

La frecuencia de la localización

tisular pulmonar de la EA es analizada

por Cruickshanck, citado por

Jessamine9

, quien no encuentra lesiones

especiales en el estudio necrópsico

de 420 enfermos con EA.

Posteriormente Zorab' encuentra lesiones

inespecíficas en el estudio de

53 espondiloartríticos de frecuencia

comparable a la de los grupos controles

(bronquitis crónicas, pleuresías,

neumonías etc.). Estos resultados han

permitido sacar conclusiones como

en 1968, Verghaeghe'º: « ... el silencio

de la literatura médica acerca de

las lesiones pleuropulmonares en la

EA es legítimo ... ».

No obstante en el último decenio

y a medida que se estudian mejor

las lesiones pulmonares se demuestra

que los espondiloartríticos presentan

unas lesiones apicales no tuberculosas,

de expresión clinicoradiológica

y curso característicos,

cuya histología demuestra que se

trata de manifestaciones de la enfermedad

hasta el punto que Davies"

en 1971 señala : « ... actualmente

está bien establecido que en la EA

el pulmón se halla afecto con relativa

frecuencia como expresión visceral de

la enfermedad ... ».

ARCHIVOS DE BRONCONEUMOLOGIA. VOL. 10. NUM. 3, 1974

Presentamos un caso que creemos

ilustrativo a este respecto.

Observación clínica

R.R. varón de 66 años, fumador, trabajador

durante 3 5 años en la fabricación de

mosaico sin estar expuesto a agentes fisicoqulmicos

perjudiciales. Es enviado al Servicio

de Neumología del Sanatorio-Clínica de Ntra.

Sra. de la Merced para diagnóstico de unas cavidades

pulmonares apicales de larga evolución.

La anamnesis respiratoria señala: Historia

de bronquitis crónica desde los 40 años de

edad depenruente de su tabaquismo con brotes

broncorreicos agudos intercurrentes. En 1944:

bronconeumonía. En 1964 con motivo de un

sindrome de impregnación tóxica se Je practica

una radiografía de tórax ( fig. l ) y es ruagnosticado

de tuberculosis pulmonar. Es tratado

con estreptomicina, PAS e hidracidas; por intolerancia

rugestiva abandona el PAS manteniendo

tratamiento doble largo tiempo. En

1966 sufre hemoptisis por lo que se modifica

el tratamiento añadiendo diferentes drogas:

etionarnida, etambutol. En los controles sucesivos

no se aprecia mejoría alguna de las

imágenes pulmonares (figs. l, 2 y 3) aunque

clínicamente no hay repercusión alguna. Se

añaden nuevos fármacos: cicloserina, rifampicina

para controlar su enfermedad. La persistencia

de las imagenes pulmonares y su

crecimiento progresivo obligan a una reconsideración

ruagnóstica por lo que es ingresado

el rua 4 de julio de 1974.

La anamnesis por aparatos depara: A los

18 años, sufre dolores en la región dorsolum-

Fig. 1. Radiografía de tórax en el momento del

dia9nóstico de tuberculosis pulmonar en 1963.

lnjlitración pulmonar apical izquierda con r~tracción

del hilio indicando un componente fibrót1co. Hay

ulceraciones en su seno.

bar, nalga e ingle izquierdas, el dolor es de

neto predominio nocturno y se acompaña de

marcada rigidez matinal que desaparece

en el curso del día. Tiene una ligera dificultad

a calzarse, lo que sugiere una afectación

de las caderas, pero puede cruzar bien las

piernas. A partir de esta edad siguió presentando

largos períodos de dolor y rigidez en

estas localizaciones, cada vez más intensos

intercalados con períodos sin dolor.

A los 22 años, en el servicio militar recuerda

que tenía ruficultad para flexionar el

tronco. Unos años después el dolor se desplaza

a la región dorsal, interescapular, le despertaba

de madrugada y se exacerbaba al toser o

estornudar. A los 42 años aparece dolor

cervical con establecimiento progresivo de una

gran limitación de la movilidad. A los s l años

y durante seis meses sufre dolores condroestemales

a la inspiración.

A partir de los 60 años no ha sufrido más

dolores quedando sólo la limitación de la

movilidad de toda la columna vertebral.

No hay afectación subjetiva de otras arti·

culaciones. No iritis ni dermatosis.

En 1 954 es diagnosticado radíológicamente

de ulcus gástrico.

En el momento del ingreso el enfermo se

encuentra en buen estado general y refiere

tos con expectoración purulenta abundante.

Estatura 142 cm, hábito asténico. Pulso con

extrasistoles frecuentes y una frecuencia de

96 por minuto. T.A. 120/75.

La exploración de aparato respiratorio

depara: palpación y percusión normales. A la

auscultación del tórax se aprecian discretos

estertores crepitantes en ambas bases. La

movilidad ruafragmática por percusión alcanza

4 cm y la excursión torácica máxima es de

2 cm. La auscultación cardiaca muestra que

no hay ruidos añadidos y existe extrasistolia.

A la exploración del aparato locomotor

destacan: Cifosis dorsolumbar, a gran aréo,

armónica, sin lordosis de compensación y con

una flecha de 11,S cm. La anquilosis lumbar

y dorsal es total. La anquilosis cervical es muy

avanzada (movilidad cervical: Fl 7,5 cm;

Ext l S cm; Rotaciones 5°/30°; lnil. laterales

0/0).

Existe también una limitación de la abducción

del hombro derecho a 90° indolora

y de los movimientos de las caderas que no

obstante conservan una flexión de 100° a

ambos lados. No hay dolor a la presión ni a

los movimientos exploratorios en ninguna

parte del aparato locomotor. En las manos se

observa una ligera pero evidente acropaquía.

La radiografía de tórax muestra la existencia

de dos grandes cavidades en ambos ápex

especialmente en el lado izquierdo (fig. 3)

como se comprueba en las tomografias (fig. 4).

La radiografia de la pelvis (fig. S) muestra una

fusión de las sacroiliacas y la columna salomónica

típicas 9,e Ja EA.

Como datos biológicos de interés: Hematíes

5.480.000, JOS % de hemoglobina Leucocitos

5.200 con: un cayado, dos eosinófilos,

67 segmentados, 30 linfocitos. La VSG elevada

a 78. Proteínas, urea, glicemia, funcionalismo

hepático normales. Serología reumática negativa.

Mantoux 1: 1.000 negativo. Baciloscopia

para bacilo de Koch repetidamente negativa

en esputo y lavado bronquial (técnica de

Fourestier). Antígeno HLA 27 positivo. Precipitinas

séricas para Aspergillus fumigatus

positivas.

Broncoscopia normal.

Epicrisis: Se trata de un enfermo

de 66 años que desde los 18 ha desarrollado

una EA lumbar que unos

años después afecta la región dorsal y

a los 42 años la región cervical. A los

5 l produce manifestaciones en pared

torácica con limitación de su movilidad.

A partir de los 60 años no presenta

dolor y persiste una desaparición casi

total de la movilidad vertebral. A los

54 años presenta una hemoptisis y se

descubre una infiltración pulmonar

siendo diagnosticado de tuberculosis

pulmonar. Correctamente tratado

con tuberculostáticos las lesiones

pulmonares se cavitan en el curso

de 10 años.

Discusión

1. Etiología

El diagnóstico de EA se confirma

clínica y radiológicamente. La etio?ogía

tuberculosa de las alteraciones P1;llmonares

se descarta por tres razones:

l) la evolución radiológica desfavorable

bajo tratamiento triple y doble

largo tiempo (figs. 1, 2, y 3); 2) la

negatividad del bacilo de Koch repetidamente

en un cuadro clinicoradiológico

«sugestivo», y J) test Mantoux

negativo con radiología y con

datos clínicos de aparente actividad

(cavidades y expectoración purulenta).

Recientemente se han consignado

infecciones por Mycobacterias atípicas

en las cavidades apicales de los

espondiloartríticos". Son gérmenes

hasta el momento considerados como

no patógenos y cuyo significado es el

de saprofitos.

Desde Hamiltonª se concedió valor

a la etiología infecciosa inespecífica

de las lesiones pulmonares de la EA

La restricción torácica compromete

la movilidad pulmonar y la capacidad

de drenaje del sistema bronquial

con lo que se facilitarían infecciones

pulmonares (neumonitis, pleuritis)

y ulterior fibrosis cicatricial retráctil.

La localización apical en pulmones

sanos de este tipo de neumonías por

aspiración o retención es muy rara, ya

que es fácil el drenaje declive de los

lóbulos superiores. Sin embargo en

el tórax de los espondiloatríticos

las regiones apicales son las más inmóviles

hecho que facilitaría su afectación.

Ultimamente Scobie13 señala que

estas neumopatías recidivantes apicales

se deberían al reflujo gástrico secundario

a un déficit motor del esófago

hallado en los enfermos de EA

Dentro de la valoración de factores

etiológicos algunos autores han señalado

la posibilidad de que las lesiones

apicales se debieran a unas

infecciones por hongos por la frecuencia

del hallazgo de hongos en cultivos

de esputo y precipitinas séricas•

· 14· 15

• 16. En el caso presente no se

encontraron Aspergillus en el esputo

pero las precipitinas séricas fueron

positivas para Aspergillus fumigatus.

La mayoría de autores concluyen sin

embargo que la presencia de estas

especies de hongos (Aspergillus, Candida,

Gerothricum) deben considerarse

como crecimiento saprofitico en el

interior de cavidades preexistentes o

tejido fibroso antiguo11

• 18.

También se consideró por algún

tiempo que las lesiones apicales

pulmonares podrían ser debidas a la

acción de la radioterapia que en ocasiones

se practicaba para calmar los

dolores cervicales de enfermos con

EA Sin embargo la aparición de las

lesiones radiológicas en sujetos no

tratados permitió descartar tal etiología

como causa fundamental aunque

puede ser un factor comprometedor

en la formación de fibrosis pulmonar16

· 18. Nuestro paciente no había

sido tratado.

La etiología más aceptada actualmente

es la de que se trate de una

manifestación visceral de la EA, semejante

a lo que representa la iritis

o la aortitis. Diferentes autores han

apreciado la semejanza de las lesiones

anatomopatológicas en los

tejidos pulmonares y las halladas

en las paredes de la aorta en estos

enfermos. Se encuentra especial-

F. MANRESA PRESAS Y COLS. - CA VJDADES PU'- ~úuNARES Y ESPONDILOARTRJTIS

ANQUILOPOYETICA (EA)

mente: fragmentación del tej ido

elástico, degeneración del colágeno y

focos de hialinización e infiltración

linfocitaria de la sustancia fundamental

del tejido conectivo"· 14· 18.

No puede decirse que esta manifestación

visceral de la EA sea frecuente

pero revisando la literatlira

mundial se encuentran alrededor de

sesenta casos de esta asociación EAfibrosis

pulmonar cavitaria18.

Pif!. 2. Radio9rajia en 1968. en pleno traram1ento

antibac1/ar. Consolidación apical izquierda.

Infiltrado infraclavicular derecho.

Fig. 3. I 974. Radiograjia en el momento de su

ingreso. Cavidades pulmonares de tamaño importante

en ambos vértices. Retracción de ambos hilios.

Fibrosis pleural apical izquierda.

ARCHIVOS DE BRONCONEUMOLOGIA. VOL. 10. NUM. 3, 1974

2. Consideraciones clinicoradiológicas

Como señalaba Davies'ª los síntomas

clínicos son totalmente inespecíficos

y junto a las lesiones radiológicas

remedan la tuberculosis pulmonar.

Los síntomas más frecuentes

son la tos, expectoración purulenta y

la disnea al esfuerzo. Es frecuente la

hemoptisis intercurrente en el curso

de una infección pulmonar sobreañadida.

La expectoración puede adquirir

en ocasiones caracteres que simulan

el absceso pulmonar o bronquiectasias.

La disnea al esfuerzo corresponde

al proceso de fibrosis intersticial

y alveolar observada en las piezas

pulmonares de necropsias o de

resección•· 18

Actualmente se acepta que el

proceso específico pulmonar de la

EA es la base anatomopatológica

que da asiento a las infecciones

específicas tuberculosas, micóticas

Fig. 4. Tomografía correspondiente a la ·radio·

9rafía de la jig. 3. Se advierten: jibrosis apical

'bilateral de predominio izquierdo. las marcadas cavernas

gigantes y los bronquios de drenaje de la

cavidad izquierda.

o atípicas consideradas hasta recientemente

como causa de la neumopatía

en el curso de la EA. Efectivamente

la formación de ectasias perifibróticas

y cavidades en un pulmón

cuyo vértice es apenas móvil por

la anquilosis vertebral determina una

mayor incidencia de infecciones

pulmonares.

El ulcus gástrico se señala asociado

a esta enfermedad por primera

vez por Zorab', posteriormente J essamine•

encuentra tres nuevos casos

de tal asociación.

En nuestro enfermo se diagnosticó

el ulcus radiológicamente tiempo

antes de que se apreciaran las lesiones

radiológicás pulmonares y el

enfermo no había sido sometido a

terapia antiinflamatoria. Generalmente

los casos de ulcus en el curso

de la EA son de tipo yatrógeno.

Desde los primeros estudios se ha

considerado la desaparición de la

movilidad costal como un signo

característico y a veces precoz de

la EA. La excursión torácica disminuida,

la movilidad diafragmática

aumentada y la capacidad pulmonar

reducida son expresión de la rigidez

costal. En este caso existe una excursión

máxima torácica de 2 cm y una

movilidad de bases que alcanza los

4 cm en ambos lados que a los

66 años es muy elevada. No existe

sin embargo restricción pulmonar:

capacidad vital: 2.250 ml, VEMS:

1.750 ml indice VEMS/CV:77 %

que representa un espirograma normal

a la edad del paciente. La extraordinaria

movilidad del diafragma

compensa en este caso la rigidez

parietal.

La gasometría arterial del paciente

pone de manifiesto una hiperventilación

aguda con pH: 7,47,

pC02 3 7 mm de Hg, p02 mm de Hg,

C03H 26 con C02 total de 60 vol % .

No existe hiperventilación crónica

propia de los restrictivos evolucionados.

El diagnóstico de EA se hizo en

un Servicio de Neumología ante un

enfermo de 66 años que presentaba

unas imágenes cavitarias persistentes

con baciloscopia negativa, al descubrir

a la exploración una intensa

rigidez cervical. Este hecho supone

Fig. 5. Radiografía de pelvis en _1974: Fusión .de

las sacroilíacas. Columna salomomca. D1agnost1ca

de EA.

llegar al diagnostico de EA a través

de sus manifestaciones viscerales. No

se han hallado en este caso otras

lesiones viscerales típicas de la EA

como iritis o aortitis. La extrasistolia

cabe atribuirla mas bien a una cardioesclerosis.

Los estudios de laboratorio no

permitieron comprobar la colonización

por hongos tipo Aspergillus

mediante cultivo de esputos, pero la

positividad de las pruebas de precipitación

indican la presencia de

antígeno aspergilar en el pulmón del

enfermo.

Radiológicamente, Jessamine9 ha

esquematizado la evolución de las

lesiones radiológicas de la siguiente

manera: Inicialmente existe w1a infiltración

pulmonar de localización apical

uni o bilateral semejante al

infiltrado precoz tuberculoso. Estos

infiltrados tienen tendencia a confluir

y extenderse por el parenquima

adquiriendo en ocasiones el aspecto

de consolidaciones. Estas lesiones

evolucionan hacia la fibrosis retrae-

. til llevando con el tiempo a la formación

de ectasias y finalmen te a la

aparición de cavidades de tamaño

gigante. En nuestro caso se aprecia

la evolución cavitaria de las lesiones

incipientes en el vértice derecho

(fig. 1) y el desarrollo de las grandes

cavidades finales (figs. 3 y 4). Se a pre-

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ANQUILOPOYETICA (EA)

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con una consolidación pulmonar

apical izquierda probablemente coincidente

con una infección sobreañadida.

La fibrosis apical pleural secundaria

a infecciones repetidas es evidente

en la tomografía (fig. 4).

Cabe destacar el bronquio de drenaje

de la cavidad apical izquierda

(fig. 4) que facilita la eliminación de

secreciones o contenido cavitario. De

este modo se justifica la aparición de

expectoración purulenta a la menor

infección de ectasias o cavidades

apicales y la escasa repercusión de

las mismas en el estado general del

paciente.

En cuanto al papel del polvo de

mosaico en la génesis de las cavidades

en este enfermo debe señalarse que

el tipo de trabajo especializado que

realizaba el enfermo consistía en colocar

la «pasta» de arcilla en el horno

para su cocción y el ambiente laboral

en su puesto de trabajo no se encontraba

especialmente contaminado. No

creemos que se trate de un silicótico

con fibrosis pulmonar masiva bilateral

apical cavitada.

Resumen

Se presenta el primer caso en la

literatura española de la asociación

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EA-cavidades pulmonares, en un

enfermo de 66 años de edad que fue

diagnosticado de EA durante su ingreso

en un Servicio de N eumologia

para el diagnóstico de unas cavidades

pulmonares apicales. Aprovechando

este caso clínico se hace un breve repaso

a la etiología y bibliografía de

esta curiosa asociación. Actualmente

se considera a la cavitación como

manifestación visceral de la EA.

Summary

PULMONAR Y CAVITIES ANO

ANQUILOPOETIC SPONDILOARTHRITJS

(AS)

The first case in the Spanish literature

of the association of AS-pulmonary

cavities has been observed in a

patient of 66 years of age, who was

diagnosed as a case of AS on his

admission to a Pneumonology ward

because of a diagnosis of apical pulmonary

cavities. Taking advantage of

this clinical case, we have here made

a brief review of the etiology and bibliography

of this curious association.

At present it is considered that

the cavitation is a visceral manifestation

of the AS.

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