Carta al Director
Vasculitis con Anticuerpos anticitoplasma de neutrófilos (ANCA) negativos en paciente con déficit de alfa-1 antitripsina
Antineutrophil cytoplasmic antibodies (ANCA)-negative vasculitis in a patient with alpha-1-antitrypsin deficiency
Juan Marco Figueira Gonçalves
, Rosella D’amato
Corresponding author
Servicio de Neumología, Hospital Universitario Nuestra Señora de la Candelaria, Santa Cruz de Tenerife, Tenerife, España
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Presenta realce reticular y lineal, conservando pequeños focos hipodensos (flecha), representativos de grasa, y d) Tumor sólido constituido por tejido adiposo maduro asociado a una red de vasos sanguíneos de paredes finas, anastomosados. 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Las pruebas respiratorias mostraron un FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>/FVC 47%; FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span> 1,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l (44%); FVC 3,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l (82%); VR 4,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l (182%); TLC 8,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l (119%); DLCO 49% y KCO 59%. El TC de tórax describe un enfisema severo panacinar de predominio en lóbulos inferiores. La determinación de alfa-1-antitripsina (AAT) resultó disminuida de forma severa (28,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl) siendo identificado un fenotipo ZZ. Con el diagnóstico de EPOC con obstrucción grave al flujo aéreo con déficit de alfa-1-antitripsina (DAAT) fenotipo ZZ al que, tras confirmarse hepatopatía crónica en la ecografía abdominal, se decide iniciar tratamiento sustitutivo con AAT. Previo a su inicio, el paciente presenta cuadro de epistaxis asociado a lesiones purpúricas en miembros inferiores no vitroborrables, y que tienden a la confluencia. El estudio anatomopatológico revela una vasculitis leucocitoclástica de vasos de mediano y pequeño calibre que, asociada a una elevación de IgA (754<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl) microhematuria y proteinuria en rango nefrítico, era compatible con una púrpura de Schönlein-Henoch (HSP) del adulto. La determinación de anticuerpos ANCA (MPO<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/ml y anti-PR3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0.4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/ml) y ENA resultó negativa; los ANA fueron positivos con título 1/160 en patrón fino moteado. Con dicho diagnóstico se inicia tratamiento con esteroides orales (0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día) en pauta descendente. Al mes de ser iniciado este, el paciente sufre una caída en domicilio con traumatismo sobre miembro superior izquierdo con posterior aparición de artralgias difusas y astenia. La RMN mostró datos de celulitis, así como artritis y sinovitis de localización radiocubital distal y carpometacarpianas del miembro superior izquierdo. Se realiza biopsia sinovial y cultivo del líquido, confirmándose una sinovitis con aislamiento de <span class="elsevierStyleItalic">Pseudomonas aeruginosa</span> multirresistente. A pesar de la antibioterapia de amplio espectro y los corticoides sistémicos, el paciente evoluciona hacia una disfunción multiorgánica falleciendo en la unidad de cuidados intensivos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Revisión de series de pacientes con DAAT y vasculitis necrotizante concomitante muestran que la poliangeitis microscópica y la granulomatosis de Wegener son las formas más frecuentes, siendo la HSP una manifestación inusual. La edad media de presentación suele ser en torno los 48 años sin clara preferencia de género, y mostrando en todos los casos afectación cutánea asociada a enfermedad renal o articular. En el caso de HSP la existencia de cirrosis hepática era habitual<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente mostraba dichas afectaciones a lo que se añadió una sepsis grave secundaria a una celulitis y artritis de la muñeca. Hay evidencia de que los pacientes con DAAT pueden desarrollar una paniculitis necrosante en ocasiones inducida por traumatismo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En nuestro caso no se puedo confirmar el diagnóstico histológico ya que se llevó a cabo una biopsia sinovial y no cutánea, aunque la clínica y la evolución eran compatibles.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:3 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0020" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Primary systemic vasculitis with severe α1-antitrypsin deficiency revisited" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "A. Mohammad" 1 => "M. 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| 2024 September | 65 | 13 | 78 |
| 2024 August | 88 | 30 | 118 |
| 2024 July | 65 | 23 | 88 |
| 2024 June | 101 | 16 | 117 |
| 2024 May | 77 | 21 | 98 |
| 2024 April | 65 | 18 | 83 |
| 2024 March | 85 | 22 | 107 |
| 2024 February | 51 | 37 | 88 |
| 2023 December | 1 | 0 | 1 |
| 2023 March | 7 | 2 | 9 |
| 2023 February | 92 | 20 | 112 |
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| 2022 November | 88 | 17 | 105 |
| 2022 October | 83 | 35 | 118 |
| 2022 September | 72 | 24 | 96 |
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| 2019 September | 409 | 17 | 426 |
| 2019 August | 199 | 24 | 223 |
| 2019 July | 179 | 22 | 201 |
| 2019 June | 210 | 21 | 231 |
| 2019 May | 433 | 25 | 458 |
| 2019 April | 229 | 23 | 252 |
| 2019 March | 151 | 37 | 188 |
| 2019 February | 128 | 23 | 151 |
| 2019 January | 138 | 20 | 158 |
| 2018 December | 108 | 21 | 129 |
| 2018 November | 133 | 29 | 162 |
| 2018 October | 155 | 20 | 175 |
| 2018 September | 133 | 10 | 143 |
| 2018 June | 1 | 0 | 1 |
| 2018 May | 57 | 0 | 57 |
| 2018 April | 97 | 8 | 105 |
| 2018 March | 65 | 7 | 72 |
| 2018 February | 64 | 9 | 73 |
| 2018 January | 119 | 5 | 124 |
| 2017 December | 92 | 16 | 108 |
| 2017 November | 45 | 8 | 53 |
| 2017 October | 55 | 11 | 66 |
| 2017 September | 43 | 7 | 50 |
| 2017 August | 29 | 6 | 35 |
| 2017 July | 36 | 8 | 44 |
| 2017 June | 50 | 22 | 72 |
| 2017 May | 42 | 21 | 63 |
| 2017 April | 41 | 14 | 55 |
| 2017 March | 26 | 8 | 34 |
| 2017 February | 30 | 7 | 37 |
| 2017 January | 21 | 4 | 25 |
| 2016 December | 39 | 29 | 68 |
| 2016 November | 53 | 29 | 82 |
| 2016 October | 53 | 37 | 90 |
| 2016 September | 50 | 16 | 66 |
| 2016 August | 52 | 11 | 63 |
| 2016 July | 50 | 18 | 68 |
| 2016 June | 58 | 20 | 78 |
| 2016 May | 7 | 3 | 10 |
| 2016 April | 43 | 5 | 48 |
| 2016 March | 39 | 15 | 54 |
| 2016 February | 11 | 7 | 18 |
| 2015 December | 2 | 2 | 4 |
| 2015 November | 20 | 4 | 24 |
| 2015 October | 9 | 2 | 11 |
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